A propos de deux cas

C. Maynou ⁽¹⁾ H. Baudson ⁽¹⁾ A. Cotten ⁽²⁾ H. Mestdagh <sup>(1)

(1)</sup>Service d'Orthopédie A Hôpital R. Salengro.
⁽²⁾Service de Radiologie Ostéo-Articulaire CHRU de Lille 59037 Lille Cedex.

Tirés à part : C. Maynou à l'adresse ci-dessus.

L'ostéome ostéoïde (OO) est une tumeur bénigne affectant préférentiellement l'adolescent et l'adulte jeune. La symptomatologie clinique se caractérise par des douleurs de repos insomniantes et habituellement calmées par la prise d'antiinflammatoires non-stéroidiens ou de salicylés. Ces douleurs sont liées à une réaction inflammatoire intense liée à la production locale de prostaglandines par la tumeur [Greco et al. [1] Makley et al. [2].

La localisation aux diaphyses des os longs du membre inférieur est la plus fréquente suivie de l'atteinte rachidienne. Le coude est une localisation beaucoup plus rare où la situation juxtaarticulaire de la tumeur est à l'origine d'une symptomatologie intriquée pouvant égarer le diagnostic.

Nous rapportons deux cas d'ostéome ostéoïde situés dans la tubérosité bicipitale du radius illustrant les difficultés diagnostiques et thérapeutiques posées par cette localisation.

Cas n^o 1

Le patient âgé de 24 ans se présentait en consultation pour des douleurs du coude gauche insomniantes apparues progressivement depuis 2 ans. Les douleurs irradiaient épisodiquement vers la main et l'épaule ipsilatérales et siégeaient préférentiellement à la face latérale du coude. Le diagnostic d'épicondylalgie était préalablement posé et deux infiltrations cortisonées avaient été réalisées sans résultat.

L'examen clinique du coude ne révélait qu'une douleur provoquée à la flexion contrariée du coude majorée lorsque l'avant-bras était en pronation.

L'examen attentif des radiographies standard du coude révélait un aspect de « flou » cortical de la face superficielle de la tubérosité bicipitale sur l'incidence de profil fig. 1a.

La scintigraphie mettait en évidence une hyperfixation métaphysaire supérieure du radius.

Un examen par résonance magnétique révélait une lésion intra-osseuse dans la tubérosité bicipitale en hyposignal T1 et en hypersignal T2 et se rehaussant après injection de Gadolinium fig. 1b.

L'éxérèse chirurgicale de l'ostéome ostéoïde était réalisée par une voie antérieure arciforme étendue du sillon bicipital latéral au bord médial du long supinateur. La face antérieure du radius était exposée après désinsertion partielle du court supinateur avant-bras en supination maximale. La lésion était repérée après mise en place d'une broche dont la position était controlée radiographiquement. Son aspect macroscopique correspondait à une petite voussure en surface de l'os qui était ruginée puis perforée sur ses quatre bords afin d'en faciliter l'exérèse. Un petit cube osseux d'environ 1 cm² était prélevé puis la face profonde de la lésion était curetée jusqu'au canal medullaire. L'os apparaissait de consistance dure sans nidus individualisable.

L'examen anatomo-pathologique confirmait le diagnostic d'ostéome ostéoïde dont l'éxérèse était complète. Au recul clinique de 16 mois les douleurs avaient totalement disparu et le patient ne prenait aucune médication antiinflammatoire.

Cas n^o 2

La patiente âgée de 23 ans atteinte d'une neurofibromatose de Recklinghausen se présentait en consultation pour des douleurs du coude droit apparues progressivement depuis six mois. Ces douleurs étaient intenses insomniantes et nécessitaient le recours à un traitement antiinflammatoire. L'examen clinique révélait une douleur provoquée à la palpation profonde de la face antérieure du pli du coude à la flexion contrariée du coude et en supination maximale.

Les radiographies ne montraient aucune lésion osseuse et la scintigraphie mettait en évidence une hyperfixation située sur l'extrémité proximale du radius droit fig. 2a. L'examen tomodensitométrique révélait un aspect hétérogène de la corticale en regard de la tubérosité bicipitale du radius avec présence d'une lésion lytique de 14 mm de hauteur qui comportait une densification centrale. Il n'existait pas de réaction ostéocondensante fig. 2b.

L'éxérèse chirurgicale de la tumeur était réalisée par une voie d'abord cutanée antérieure arciforme. La lésion était retirée en bloc après désinsertion du biceps brachial l'examen peropératoire de la pièce d'éxérèse révélait une petite tuméfaction muriforme de 2 mm de diamètre. La cavité médullaire radiale était curetée en profondeur puis le tendon du biceps était réinséré par deux points trans-osseux noués sur la corticale radiale latérale. La réinsertion du biceps était solide et permettait l'extension complète du coude.

Les suites opératoires étaient marquées par la cessation immédiate des douleurs. L'articulation était immobilisée pendant 15 jours dans une attelle platrée postérieure puis la rééducation était débutée en limitant la flexion active et l'extension passive pendant 15 jours.

L'examen anatomopathologique du fragment osseux confirmait le diagnostic d'ostéome ostéoïde et l'exérèse complète du nidus.

Au recul de 34 mois le coude était totalement asymptomatique avec une récupération complète des amplitudes articulaires.

Schajowicz [3] estime la fréquence de l'OO à 11 % des tumeurs bénignes et à 5 % de l'ensemble des tumeurs primitives. La prédominance masculine est nette avec un ratio de deux hommes pour une femme [Ward et al. [4].

Comme l'illustrent les deux cas présentés l'OO affecte principalement l'adolescent et l'adulte jeune de moins de 30 ans dans 80 % des cas.

La lésion atteint préférentiellement les diaphyses des os longs des membres inférieurs dans 60 % à 70 % des cas et le rachis dans 7 % à 10 % des cas. Le coude est une localisation beaucoup plus rare ; la plus importante série rapportée par Weber et al. [5] ne comporte que 14 cas suivis à la Mayo Clinic sur une période de 20 ans. Parmi ceux-ci seuls 2 cas intéressent l'extrémité proximale du radius les localisations ulnaires et humérales étant beaucoup plus fréquentes. Sur les 10 ostéomes ostéoïdes du coude publiés par Bednar et al. [6] un seul est situé sur l'extrémité supérieure du radius. Sur les 100 cas traités par Campanacci et al. [7] de 1980 à 1997 seule 1 lésion se situe sur l'extrémité supérieure du radius. A notre connaissance la localisation précise à la tubérosité bicipitale n'a jamais été rapportée dans la littérature.

L'OO se caractérise habituellement par des douleurs diurnes et nocturnes calmées par la prise d'antiinflammatoires non stéroidiens ou de salicylés. Dans les formes métaphyso-épiphysaires le diagnostic peut être retardé par l'existence de manifestations articulaires particulièrement fréquentes au niveau du coude. Dans la série de Weber et al. [5] seul un patient présentait une mobilité articulaire normale et les deux OO localisés à l'extrémité proximale du radius occasionnaient un deficit de pronosupination. Chez nos patients si la mobilité articulaire du coude était conservée la flexion contrariée du coude avant-bras en pronation était douloureuse évoquant une tendinopathie bicipitale. Le retard apporté au diagnostic (respectivement 22 mois et 15 mois) est confirmé par toutes les séries d'OO du coude : Weber et al. [5] : 19mois LeHuec et al. [8] : 12 mois Bednar et al. [6] : 15 mois.

Il s'explique par l'association aux douleurs de signes articulaires ou tendineux faisant évoquer d'autres diagnostics (arthrite epicondylite ostéomyelite neuropathie canalaire) à l'origine de traitements inadéquats à type d'infiltrations voire d'arthrotomies exploratrices. Pour Weber et al. [5] ces gestes inadaptés occasionnaient des séquelles fonctionnelles qui obérent les résultats des traitements chirurgicaux ultérieurs d'éxérèse de la tumeur.

Le diagnostic lésionnel nécessite la réalisation d'examens complémentaires dominés par les radiographies standards la scintigraphie osseuse et l'examen tomodensitométrique. La visualisation de la tubérosité bicipitale nécessite la réalisation de multiples incidences radiographiques en modifiant la pronosupination. Les clichés de face et de profil strict peuvent s'avérer insuffisants comme dans un des deux cas présentés. L'image habituelle correspond à une petite lacune arrondie ou ovalaire entourée d'une réaction corticale condensante. L'épaississement cortical peut masquer le nidus ou être discret voire absent comme dans nos deux observations. La scintigraphie montre une hyperfixation très intense non spécifique mais qui aide au diagnostic topographique de la lésion et permet en particulier d'éliminer une pathologie intra-articulaire. Le scanner reste l'examen de choix pour établir le diagnostic positif de la tumeur en mettant en évidence un nidus plus ou moins calcifié en fonction du délai diagnostic. L'IRM est moins utile au diagnostic car le nidus de siège cortical est plus difficile à mettre en évidence qu'avec le scanner. La réaction inflammatoire périlésionnelle présente un signal élevé en T2 avec une prise de gadolinium souvent spectaculaire pouvant orienter vers le diagnostic de tumeur maligne ou d'osteite [Woods et al. [9]. Les radiographies standard et le scanner aidés du contexte clinique doivent conduire à un diagnostic lésionnel précis.

Le traitement chirurgical de l'OO est la règle. S'il est démontré que certains OO deviennent asymptomatiques après plusieurs années d'évolution [Kneisl et al. [10] il n'apparaît pas logique d'imposer au patient un traitement antiinflammatoire prolongé dont la morbidité n'est pas négligeable. Le traitement chirurgical fait appel soit à l'éxérèse en bloc du nidus soit à un dépériostage progressif de la réaction corticale permettant d'exposer le nidus qui est utilisé par curetage endolésionnel. Pour Campanacci et al. [7] l'éxérèse en bloc nécessite parfois un sacrifice osseux important en raison des difficultés de repérage de la lésion ce qui a pour conséquence de fragiliser un os portant et comporte donc un risque de fracture secondaire. Pour limiter ce risque une immobilisation platrée complémentaire voire une ostéosynthèse sont parfois nécessaires. Dans notre expérience la localisation précise de la lésion était réalisée par un repérage peropératoire et le risque fracturaire au niveau de la tubérosité bicipitale paraissait négligeable en regard du sacrifice osseux consenti. Dans le cas n^o 2 l'éxérèse du nidus ne pouvait être réalisée sans désinsérer le tendon du biceps brachial dont la réinsertion a été protégée par une contention platrée pendant 15 jours.

Depuis une dizaine d'années la pratique des traitements percutanés guidés par le scanner s'est développée sous la forme d'une éxérèse au trocart [Doyle et al. [11] d'une destruction du nidus par photocoagulation au laser [Gangi et al. [12] ou par thermocoagulation [Rosenthal et al. [13] Barei et al. [14] voire par injection endolésionnelle d'éthanol. Ces techniques percutanées offrent nombre d'avantages : repérage lésionnel précis voie d'abord réduite sacrifice osseux limité hospitalisation courte. Ces techniques nous paraissent particulièrement adaptées au traitement des localisations profondes telles que le col fémoral ou le pelvis ; néanmoins la proximité d'éléments vasculonerveux nous à fait renoncer à cette option thérapeutique que nous utilisons par ailleurs. Ces techniques percutanées de stérilisation du nidus ne permettent pas toujours une confirmation histologique ce qui peut être problématique dans ces localisations inhabituelles.

Le diagnostic d'OO de l'extrémité supérieure du radius doit être évoqué devant des douleurs du coude majorées en pronosupination et à la contraction contre-résistance du biceps brachial en position de pronation sans symptomatologie articulaire associée. Un bilan radiographique complet associé au scanner est indispensable à l'établissement du diagnostic. L'éxérèse chirurgicale complète du nidus garantira l'absence de récidives et la guérison [Muller et al. [15].